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CASE REPORT
Introduzione
I tumori delle ghiandole salivari rappresentano circa il 3 per cento di tutte le neoplasie
della testa e collo (1)
Nel 70-80 per cento dei casi sono interessate le ghiandole salivari maggiori, con una
predominanza della ghiandola parotide (2).
La neoplasia più frequente è l’adenoma
pleomorfo che rappresenta circa il 60 per
cento di tutti i tumori della parotide (benigni e maligni). Si presenta generalmente
come una lesione solitaria, nodulare, a crescita lenta (3).
I tumori delle ghiandole salivari bilaterali
sono molto rari, pari al 3 per cento di tutti i
tumori della ghiandola parotide. Il tumore
più comune con lo sviluppo bilaterale è il
tumore Warthin (2), l’adenoma pleomorfo
sincrono si verifica più raramente (4).
In questo lavoro riportiamo un caso di adenoma pleomorfo bilaterale diagnosticato
mediante agoaspirato citologico (FNAC)
caso clinico
Nell’agosto 2008 è giunta alla nostra osservazione una paziente di sesso femminile di
37 anni che riferiva la comparsa di una
tumefazione angolo-mandibolare bilaterale
da circa 5 mesi, più importante a sinistra.
All’esame obiettivo si rilevava una tumefazione di circa 2 cm di diametro a sinistra,
indolente, di consistenza duro elastica, a
superficie liscia, con mobilità normale sui
piani superficiali e ridotta sui piani profondi. A destra era segnalata una tumefazione
sub-centimetrica mobile, ma scarsamente
apprezzabile alla palpazione a livello angolo-mandibolare.
Non erano presenti adenopatie cervicali
alla palpazione e non si segnalava deficit a
carico dei rami del VII n.c. L’ecografia ha
evidenziato una massa nel contesto della
ghiandola parotide sinistra polilobulata
adenoma
pleomorfo
bilaterale
della parotide
Leopoldo Brindisi1, Emanuela Pepponi1 ,Annalisa Panarese1,
Marianna Maffei1,Valeria Vessio2, Daniela Donati2,
Guido Lorenzini2, Massimo Viviano2
1Dipartimento
di Otorinolaringoiatria Policlinico “Le Scotte” Siena
School of Dental Medicine, University of Florence and Siena-Italy Department
of Oral Medicine, Oral Pathology of Siena
2Tuscany
n Stato dell’arte: i tumori delle ghiandole salivari rappresentano circa Il 3
per cento di tutti i tumori testa e collo. L’adenoma pleomorfo è il tumore più
frequente della ghiandola, parotide e rappresenta circa il 60 per cento al 80
per cento del i tumori benigni delle ghiandole salivari. Frequentemente l’adenoma pleomorfo è un reperto unico, monolatelare, solitario.
n Il caSo clInIco: gli autori descrivono un caso di una paziente di sesso
femminile, di 37 anni che riferiva la comparsa di una tumefazione angolomandibolare bilaterale da circa 5 mesi, più importante a sinistra. All’esame
obiettivo si rilevava una tumefazione di circa 2 cm di diametro a sinistra,
indolente, di consistenza duro elastica, a superficie liscia, con mobilità normale sui piani superficiali e ridotta sui piani profondi. Dopo circa 6 mesi è
stato rilevato un incremento volumetrico della neoformazione precedentemente segnalata alla parotide destra. Anche in questo caso è stato eseguito
un agoaspirato che ha evidenziato una cellularità compatibile con adenoma
pleomorfo. Interessante, nel caso dell’adenoma pleomorfo è come in letteratura siano descritte localizzazioni metastatiche all’osso al polmone e non alla
ghiandola controlaterale concordante con il comportamento biologico delle
neoplasie maligne. Tale situazione soggiace probabilmente anche alla bassissima incidenza di metastasi per via ematica e all’assenza di vie linfatiche
crociate della ghiandola parotide che come è noto, portano la linfa prevalentemente in basso, verso i linfonodi iugo-digastrici e sottomandibolari e rappresentano il principale viatico per la diffusione metastatica.
n rISultatI: nel nostro caso non è stata immediata, vista la bassa incidenza di un tale reperto patologico, ma è scaturita da un corretto follow-up.
Questo ha permesso un approccio terapeutico che a nostro parere è risultato ottimale e in linea con i dati riportati in letteratura.
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DentalClinics
PERIODICO DI ODONTOIATRIA GENERALE
Punto chiave
Nel 2008 la paziente
è stata sottoposta
a parotidectomia
totale sinistra
con conservazione
del tronco
e dei rami principali
del VII n.c.
Punto chiave
In letteratura
sono segnalati
soltanto 37 casi
di adenoma
pleomorfo bilaterale.
avente diametro maggiore di 2,7 cm. A
destra veniva segnalata una neoformazione
rotondeggiante di circa 1 cm compatibile
con adenopatia intraparotidea da ricontrollare. È stata inviata, presso l’ambulatorio
di otorinolaringoiatria per proseguire l’iter
diagnostico e terapeutico. All’agoaspirato
gli elementi citologici della neoformazione
di sinistra sono risultati compatibili con
adenoma pleomorfo. Nel settembre 2008 la
paziente, pertanto, è stata sottoposta a
parotidectomia totale sinistra con conservazione del tronco e dei rami principali del
VII n.c. L’asportazione, particolarmente
indaginosa a causa dell’estensione transneurale della lesione e della relativa aderenza delle fibre nervose, ha comportato
un deficit post-operatorio di III grado di
H.B. che si è risolto progressivamente nei
mesi successivi.
Al controllo ecografico successivo, dopo
circa 6 mesi (marzo 2009) è stato rilevato un
incremento volumetrico (1,3 cm) della
neoformazione precedentemente segnalata
alla parotide destra. Anche in questo caso è
stato eseguito un agoaspirato che ha evidenziato una cellularità compatibile con
adenoma pleomorfo. Le esigue dimensioni
e la localizzazione periferica a livello del
polo inferiore della ghiandola hanno consentito un intervento di enucleo-resezione.
Il decorso postoperatorio non è stato complicato da deficit del VII n.c.
In entrambi i casi all’esame istologico la
lesione è risultata escissa radicalmente.
discussione
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Da una revisione della letteratura, si evince
che sono documentati solo 37 casi si adenoma pleomorfo bilaterale2 ,con una lieve
prevalenza delle forme sincrone sulle metacrone (27% vs 21.6%). Bisogna tuttavia sottolineare come un tale inquadramento cronologico, in questo caso, risulti più che
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Figura 1 Neoformazione in sede notare i fasci nervosi
del facciale .
altro accademico, stante l’impossibilità di
determinare la nascita della neoplasia, a
causa della lenta crescita. Yu et Al (5) hanno
evidenziato come l’incidenza della neoplasia bilaterale sia 6 volte maggiore nel sesso
femminile.
Tale dettaglio demografico è confermato da
Ethunantan (6), sia pure con incidenza
ridotta (uomo\donna 2:1).
Suggestiva, nei tumori bilaterali, (7) è anche
la maggiore localizzazione a livello del polo
inferiore della ghiandola parotide. Tale sede
di insorgenza è tipica del tumore di Warthin,
che come è noto risulta il più frequente sia
per bilateralità che per multicentricità. È
infatti particolarmente la palpazione e l’ECT
intraoperatoria della ghiandola in corso di
parotidectomia per tumore di Warthin.
Interessante,nel caso dell’adenoma pleomorfo è come in letteratura siano descritte
localizzazioni metastatiche all’osso (8) al
polmone (9) e non alla ghiandola controlaterale concordante con il comportamento
biologico delle neoplasie maligne (10). Tale
situazione soggiace probabilmente anche
alla bassissima incidenza di metastasi per
via ematica e alla assenza di vie linfatiche
crociate della ghiandola parotide che, come
è noto, portano la linfa prevalentemente in
basso, verso i linfonodi iugo-digastrici e sottomandibolari e rappresentano il principale
viatico per la diffusione metastatica.
CASE REPORT
Figura 2 Adenoma asportato dalla sede notare le sue
dimensioni.
Figura 3 Isolamento del nervo facciale tronco principale con i rami .
Riguardo all’eziologia, sono stati presi in
considerazione come fattori di rischio, pregressi trattamenti radioterapici di neoplasie
testa-collo, ma anche l’esposizione a radiazioni in bassi dosaggi, usati nella diagnostica (11). È stata studiata inoltre la predisposizione genetica; Ahn (12) avrebbe individuato nella rottura del braccio lungo del
cromosoma 12 una delle possibili cause di
sviluppo dei tumori multipli con particolare
riferimento all’adenoma pleomorfo.
In ambito diagnostico, particolare importanza riveste il FNAC. Berrone (13) ha dimostrato come nel 91 per cento dei casi c’è
concordanza tra citologia iniziale e la diagnosi istologica definitiva.
L’approccio terapeutico indicato nei tumori
bilaterali è di tipo chirurgico ed è analogo a
quello dei tumori solitari. Parotidectomia
totale con conservazione del VII n.c. in presenza di lesioni transneurali che evidentemente coinvolgono il lobo profondo, parotidectomia parziale sovraneurale in presenza
di lesione del lobo superficiale (2). Da considerare, anche l’enucleoresezione, come
variante della parotidectomia superficiale in
lesioni di dimensioni limitate e molto periferiche (14) piu spesso localizzate al polo inferiore. Interessante è anche prendere in considerazione la tempistica nell’atto chirurgico.
Catania e coll (12). Suggeriscono, in presenza di lesioni sincrone, un approccio chirurgi-
co differito per un intervallo di tempo di
almeno 3 mesi tra le due parotidectomie,
tale da consentire, in presenza di deficit post
operatorio, una buona ripresa funzionale del
VII n.c., e al tempo stesso non costituire un
rischio per una eventuale evoluzione in
senso maligno della neoplasia benigna controlaterale; Fombeur e coll (15), sostengono
anche la possibilità di una parotidectomia
bilaterale simultanea ciò allo scopo di evitare due atti chirurgici e al tempo stesso di
avere una istologia immediata che in circostanze sia pure eccezionali, potrebbe dare
esito maligno anche bilateralmente. Una tale
evenienza chirurgica deve essere necessariamente e opportunamente concordata con la
paziente dopo dettagliato indottrinamento
delle possibili problematiche post-operatorie. Nel nostro caso l’intervallo di tempo trascorso fra i due atti chirurgici è stato di circa
8 mesi; ciò in parte legato alla prima diagnosi ecografica di adenopatia intraparotidea
destra, evidentemente fuorviante, ma che
tuttavia ha permesso un recupero ottimale
del VII n.c. sinistro, permettendo alla paziente di affrontare l’intervento chirurgico successivo con maggiore serenità.
Appare quindi chiaro, in presenza di tumefazioni bilaterali della parotide, l’importanza
di una diagnosi accurata.
Nel nostro caso riportato non è stata immediata, vista la bassa incidenza di un tale
Punto chiave
In presenza
di tumefazioni
bilaterali
della parotide
è fondamentale
una diagnosi
accurata e,
come nel nostro
caso un corretto
follow up.
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DentalClinics
PERIODICO DI ODONTOIATRIA GENERALE
reperto patologico, ma è scaturita da un
corretto follow-up. Questo ha permesso un
approccio terapeutico che a nostro parere è
risultato ottimale e in linea con i dati riportati in letteratura.
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